Stickler syndrome in the Czech Republic

Jana Čopíková, Rami Katra, Radka Kremlíková Pourová

Stickler syndrome in the Czech Republic

Číslo: 1/2021
Periodikum: Otorinolaryngologie a foniatrie
DOI: 10.48095/ccorl202139

Klíčová slova: Sticklerův syndrom – kolagen – myopie – amoce sítnice – Pierre-Robinova sekvence – porucha sluchu – COL2A1

Pro získání musíte mít účet v Citace PRO.

Přečíst po přihlášení

Anotace: Sticklerův syndrom (STL) je progresivní multisystémové onemocnění pojivové tkáně s incidencí 1 : 7 500 novorozenců, která však může být podhodnocena kvůli velké fenotypové variabilitě znesnadňující stanovení klinické dia­gnózy. Symptomy STL zahrnují rozštěp patra nebo Pierre-Robinovu sekvenci, nedoslýchavost, poruchy zraku, zejména časnou vysokou myopii a spontánní odchlípení (amoci) sítnice, poruchy pohybového aparátu a typický vzhled obličeje zahrnující plochý profil, vystupující oči a malou ustupující bradu (mikrognacii). Výskyt a závažnost jednotlivých příznaků se může značně lišit dokonce i v rámci jedné rodiny. K dnešnímu datu byly jako příčina STL popsány poruchy sedmi různých genů pro kolageny. Nejčastější formou (80–90 % STL) je typ 1 s autozomálně dominantní (AD) dědičností, způsobený defektem genu COL2A1. Typ 2 (10–20 % STL), spojený s genem COL11A1, je též AD. Všechny ostatní typy s různými formami dědičnosti (AD i autozomálně recesivní) jsou extrémně vzácné. Geneticky potvrzená dia­gnóza STL umožňuje prevenci rozvoje dalších komplikací, včasné zahájení symptomatické léčby a přesné stanovení rizika STL v rodině.